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Stakeholder Preference Assessment in Implementation Research: Application of Best-worst Scaling
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摘要:
在医疗卫生服务领域，结合健康服务供方和需方(即利益相关方)的偏好优化医疗创新服务至关重要。优劣尺度法(best-worst scaling，BWS)是一种新型陈述性偏好评估方法，具有独特优势。但目前国内尚缺乏此方法评估利益相关方偏好的详细介绍，限制其应用与推广。本文重点介绍应用BWS评估服务供方对医防融合服务——糖尿病共享门诊的偏好以及相关注意事项，旨在为研究者提供参考，促进BWS在实施性研究中的应用。
Abstract:In the field of healthcare service, it is crucial to optimize medical innovation services by combining the preferences of health service providers and demanders (i.e., stakeholders). The best-worst scaling (BWS) method is a recently developed stated preference method for assessing preferences with distinctive advantages. Nevertheless, there is a lack of a comprehensive introduction to stakeholder preference assessment using BWS, thus constraining its applications and promotion. This paper introduces the process of using BWS to assess service providers' preferences for the Shared Medical Appointment for diabetes (SMART), an integrated healthcare service of medicine and health management, in the hope of providing reference for researchers for promoting the use of BWS in implementation research.
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管内型听神经瘤(局限于内听道内的微小听神经瘤)治疗的挑战是听力保留，目前常用的经乙状窦后入路和颅中窝入路手术均可能通过保全迷路结构和血供而保留听力，尤其颅中窝入路可在不破坏迷路结构的前提下充分显露内听道全长[1-4]。研究表明，颅中窝入路切除管内型听神经瘤时听力保留的指征包括术前听力良好[5]、肿瘤较小[4, 6]、肿瘤来源于前庭上神经[7]、颅脑MRI T2加权成像存在“脑脊液帽”[8]以及肿瘤与蜗神经之间无粘连[9]。文献报道，颅中窝入路听神经瘤切除术后听力保留的比例存在差异，介于59%~86% 之间[3, 10-12]。本研究重点对管内型听神经瘤患者行颅中窝入路切除术时听神经功能的保留技术进行探讨。
1. 资料与方法
1.1 研究对象
回顾性收集并分析2006年5月至2021年5月中国人民解放军总医院行经颅中窝入路切除术的管内型听神经瘤患者临床资料。纳入标准：(1)依据1990年Tos听神经肿瘤分级系统诊断为管内型听神经瘤[13]；(2)术前均行高分辨率颞骨薄层CT及颅脑MRI检查(图 1)；(3)听力保留原则：肿瘤侧耳的平均听阈(纯音听阈0.5 kHz、1 kHz、2 kHz和4 kHz的平均听阈)≤50 dB HL、言语识别率(speech discrimination score, SDS)≥50%、肿瘤直径小于1.5 cm[14]；(4)术前与术后均采用美国耳鼻咽喉-头颈外科学会(American Academy of Otolaryn-gology-Head and Neck Surgery, AAO-HNS)听力分级标准进行听力分级[15]，采用House-Brackmann(HB)分级[16]进行面神经功能评定。排除标准：(1)同期行颅脑其他部位手术；(2)除颅中窝入路切除术外，还采用其他入路的患者。
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图 1 1例管内型听神经瘤患者(男，13岁)术前影像学检查结果A. 颞骨CT示内听道口处骨质变薄(箭头)、肿瘤侧内听道(箭头)；B.颞骨CT示非肿瘤侧内听道无明显扩大；C.颅脑MRI水平位T2加权成像可见肿瘤(黄色箭头)与脑脊液(红色箭头)；D.颅脑MRI冠状位T1增强成像示肿瘤明显强化(箭头)本研究已通过中国人民解放军总医院伦理审查委员会审批(审批号：s2021-179-02)。
1.2 研究方法
1.2.1 资料收集
通过电子病历系统收集患者术前及术后影像学资料、听力分级及面神经功能等临床资料。
1.2.2 颅中窝入路听神经瘤切除术操作要点
患者取仰卧位，经口气管插管、全身麻醉。术前置面神经监测电极及ECocG电极，并固定。手术全程监测面神经和听力。患耳朝上，予以1%碘酒及75%酒精消毒患侧耳周及头部皮肤，常规铺手术巾。(1)开窗：以电钻于颞骨鳞部开一大小约4.0 cm×4.0 cm骨窗。骨窗的前2/3位于外耳道前方，后1/3位于外耳道后方。骨窗下缘接近颞线。(2)定位内听道：依次暴露面神经裂孔及弓状隆起，依此为标志采用House、Fisch或Sanna法确定内听道位置(图 2A)。(3)暴露肿瘤：由内听道底部朝向内听道口方向磨除内听道顶壁，充分磨除内听道前后唇，向外磨除内听道底的骨质并暴露垂直嵴。沿内听道后缘由外向内的方向纵行切开硬脑膜，可见内听道被淡红色瘤体占据(图 2B)。(4)鉴别肿瘤来源：根据垂直嵴的位置，确认面神经和前庭上神经，以神经勾分离并暴露前庭上神经，确认肿瘤来源于前庭上神经或前庭下神经。(5)评估肿瘤与蜗神经之间的粘连程度：在垂直嵴后方勾除肿瘤外侧的前庭上神经(图 2C)，然后切开肿瘤包膜、分离瘤体与内听道口周围的蛛网膜，判断肿瘤与蜗神经的粘连程度，从内听道底向内分离瘤体表面的粘连、游离瘤体，完整切除肿瘤(图 2D)。(6)判断面神经和蜗神经功能状态：检查面神经(术中若面神经与肿瘤粘连紧密或被肿瘤包绕，需离断面神经)、蜗神经、耳蜗神经、内耳滋养血管保存完整，以0.05 mA的面神经监测仪检查面神经肌电反应良好(即确保面神经解剖和功能完整)，如果未引出肌电反应则逐渐增大电流刺激量，直至引出面神经肌电反应，以确保面神经的连续性。(7)关闭术腔：自切口处取颞筋膜封闭内听道骨质缺损区(图 2E)。
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图 2 经颅中窝入路听神经瘤切除术操作要点A. 寻找内听道标志岩浅大神经、面神经裂孔、面神经骨管及上半规管；B.磨除内听道上壁骨质，暴露瘤体；C.对来源于前庭上神经的肿瘤，切断前庭上神经，充分暴露和分离瘤体；D.游离瘤体并完整切除肿瘤；E.采用颞筋膜封闭内听道骨质缺损区1.2.3 手术前后听神经功能评价
术前与术后随访时，采用AAO-HNS听力分级标准[15]对所有患者的听神经功能进行评估：(1)A级：纯音平均听阈(pure tone average, PTA)≤30 dB HL且SDS≥70%，为听力良好；(2)B级：PTA≤50 dB HL且SDS≥50%，为有实用听力；(3)C级：PTA＞50 dB HL且SDS≥50%，为有可用听力；(4)D级：SDS＜50%，为无可用听力。实用听力保留率为术后A级与B级患者例数之和占术前A级与B级患者例数之和的百分率；可用听力保留率为术后A级、B级、C级患者例数之和占术前A级、B级、C级患者例数之和的百分率。
1.3 随访
术后14 d于我院行纯音测听、声导抗和言语测听。术后5年内每隔1年在我院门诊或当地医院行纯音测听、声导抗、SDS和颅脑MRI检查，观察肿瘤复发及听力变化情况。5年后采用电话随访，记录患者病情变化。
1.4 质量控制
(1) 手术均由同一团队医师完成，减少因医师水平不同导致的误差；(2)数据整理时，由1名工作人员进行数据录入，2名工作人员分别对录入的数据进行核对，确保数据准确无误。
1.5 统计学处理
采用SPSS 25.0软件进行统计学分析。计量资料(年龄、肿瘤直径)以均数±标准差表示，计数资料(可用听力保留率、实用听力保留率)以百分数(频数)表示。采用Agresti-Coull法计算可用听力保留率、实用听力保留率的置信区间。
2. 结果
2.1 一般临床资料
共22例符合纳入和排除标准的管内型听神经瘤患者入选本研究。其中男性8例，女性14例；平均年龄(41.4±12.9)岁(范围：13~60岁)；肿瘤位于左耳9例，右耳13例；以耳鸣为首发症状19例，听力下降12例，眩晕或头晕9例，小脑共济失调2例，头痛1例。肿瘤直径(1.28±1.86)cm；HB分级Ⅰ级21例，Ⅲ级1例。符合听力保留原则17例，余5例保留残余听力。
2.2 手术治疗结果
22例患者均完整切除肿瘤，术后均无脑脊液漏、硬膜外血肿、感染等并发症发生。其中1例术后因颞叶局限性出血出现头痛，经对症处理后症状逐渐消失。1例因面神经被肿瘤压迫变扁，且与肿瘤粘连紧密，术中发生面神经损伤，行耳大神经移植面神经桥接术。中位随访4.9年(范围：2个月至15年)，无失访病例，均无肿瘤复发。
2.3 手术前后听神经功能比较
如表 1所示，22例患者中，术前有实用听力17例(77.3%, 95% CI: 58.3%~96.3%)，有可用听力19例(86.4%, 95% CI: 70.8%~100%)。术后实用听力保留率为52.9%(9/17, 95% CI: 26.5%~ 79.4%)，可用听力保留率为73.7%(14/19, 95% CI: 51.9%~95.5%)(图 3)。
表 1 22例听神经瘤患者手术前后美国耳鼻咽喉-头颈外科学会听力分级标准(n)术前听力分级 术后听力分级 总计 A B C D A级 5 0 0 4 9 B级 0 4 4 0 8 C级 0 0 1 1 2 D级 0 0 0 3 3 总计 5 4 5 8 22 颅脑MRI检查显示，31.8%(7/22)患者术前存在“脑脊液帽”，68.2%(15/22)患者术前不存在“脑脊液帽”。40.9%(9/22)患者肿瘤来源于前庭上神经，50.0%(11/22)来源于前庭下神经，9.1%(2/22)无法区分来源于前庭上神经或是前庭下神经。63.6%(14/22)患者肿瘤与蜗神经粘连。不同临床资料的患者术后听力保留情况见表 2。
表 2 22例听神经瘤患者术后听力保留结果指标 保留实用听力[n(%, 95% CI)] 保留可用听力[n(%, 95% CI)] “脑脊液帽” 存在 3(60.0，23.1~96.9) 4(80.0，24.5~100) 不存在 6(50.0，16.8~83.2) 10(71.4，44.4~98.5) 肿瘤来源 前庭上神经 2(33.3，0~87.5) 4(57.1，7.7~100) 前庭下神经 5(55.6，14.0~96.1) 8(80.0，49.8~100) 无法明确 2(100) 2(100) 肿瘤与蜗神经粘连 是 5(41.7，8.9~74.4) 8(66.7，35.4~98.0) 否 4(80.0，24.5~100) 6(85.7，50.8~100) 2.4 手术前后面神经功能变化情况
面神经解剖结构保留率为95.5%(21/22)。21例术前HB面神经功能分级Ⅰ级患者中，术后HB分级仍为Ⅰ级9例；术后发生迟发性面瘫11例，其中，术后HB分级Ⅲ级7例，Ⅳ级4例；术后HB分级Ⅵ级1例(术中肿瘤与面神经粘连极紧致分离肿瘤时面神经中断，断端缺损约0.7 cm，取耳大神经0.8 cm，端端对合内听道段面神经两个断端，以耳脑胶黏着)。1例术前为HB分级Ⅲ级，术后恢复至Ⅰ级。截至末次随访，HB分级Ⅰ级21例，Ⅳ级1例(为术中面神经离断患者)。
3. 讨论
听力丧失严重影响患者的生活质量，听力保留已成为听神经瘤患者继肿瘤全切和保存面神经功能之后的第3大手术重点。本研究对22例行颅中窝入路切除术的管内型听神经瘤患者听力保留技术进行研究，结果显示22例患者均完整切除肿瘤，术后均无脑脊液漏、硬膜外血肿、感染等并发症发生。术后实用听力保留率为52.9%(9/17, 95% CI: 26.5%~79.4%)，可用听力保留率为73.7%(14/19, 95% CI: 51.9%~95.5%)。中位随访时间为4.9年，均无肿瘤复发；术后HB面神经功能分级I级21例，Ⅳ级1例。提示颅中窝入路可完整切除肿瘤，效果确切，听力保留效果满意。
在行手术治疗且符合保留听力原则的听神经瘤(即肿瘤局限在内听道或不超过内听道近端一半的) 患者中，听力保留的比例可达66%，而对放疗或保守治疗患者进行为期5年的随访，发现仅50%可保持原有听力[17]，因此，对于诊断时听力已下降但仍有实用听力(AAO-HNS分级A~B级)的听神经瘤患者，保听手术是最佳选择。颅中窝入路可全面暴露内听道和桥脑小脑角上部，该入路听神经瘤切除同时听力保留范围波动较大，实用听力保留率在20%~96%之间[10-12, 18-20]。Kosty等[21]报道显示，颅中窝入路听神经瘤切除后实用听力与可用听力保留率分别为54%和50%；关于肿瘤来源，17%来源于前庭上神经，67%来源于前庭下神经，13%来源无法明确，实用听力保留率分别为55.6%、50%、66.7%，可用听力保留率分别为50%、48.4%、57.1%，三者间听力保留率均无统计学差异。Jacob等[2]的报道中共纳入51例行颅中窝入路听神经瘤切除术患者，其术后实用听力保留率为37.3%。其中41.2%的肿瘤来源于前庭上神经，17.6%来源于前庭下神经，41.2%无法明确肿瘤来源，术后实用听力保留率(55.6%、23.8%、42.9%)无显著差异。本研究22例患者术后实用听力保留率为52.9%，可用听力保留率为73.7%，符合上述文献报道范围。肿瘤来源于前庭下神经患者的实用听力保留率(60.0%)、可用听力保留率(80.0%)均高于肿瘤来源于前庭上神经患者(28.6%、57.1%)，与既往文献报道不一致[7]。可能原因：本研究中源自前庭上神经的肿瘤大部分位于内听道底，肿瘤与前庭神经的粘连程度强，同时肿瘤偏大，增加了手术切除难度，以致该类患者的实用听力保留率及可用听力保留率降低。后期需对肿瘤在内听道的位置进行定位以及对不同来源/不同部位的肿瘤与听神经的粘连程度进行分级、精确量化，以进一步验证此结果。此外，本研究40.9%的肿瘤来源于前庭上神经，50.0%来源于前庭下神经，9.1%无法明确肿瘤来源，与上述文献[2, 5, 21]存在差异。肿瘤来源占比不同可能是导致本研究听力保留率与既往文献报道结果存在差异的原因之一。
术前听力水平是听神经瘤患者术后听力保留率的影响因素之一。本研究患者中，77.3%术前有实用听力，86.4%术前有可用听力，提示术前较好的听力水平可能是术后具有较高听力保留率的基础。除肿瘤来源、术前听力水平外，颅中窝入路听神经瘤切除术听力保留的影响因素还包括T2加权成像是否存在“脑脊液帽”以及肿瘤与蜗神经之间是否存在粘连等。Selleck等[22]研究发现，听神经瘤患者内听道底“脑脊液帽”越小则存在听力损失的风险越大。大量研究表明，听神经瘤患者存在“脑脊液帽”提示良好的听力保留率[21, 23-24]。本研究22例患者中术前存在“脑脊液帽”的患者仅占1/3，该类患者的术后实用听力保留率和可用听力保留率均高于不存在“脑脊液帽”患者。因此，术前综合评估患者听力水平、影像学特征之间的关系以及听力发展趋势，对行颅中窝入路切除肿瘤的小听神经瘤或管内型听神经瘤患者，长期、稳定保留实用听力至关重要。
侧颅底外科手术切除肿瘤的目标是在完整切除肿瘤的同时保留面神经和蜗神经解剖结构的连续性和良好的功能。术中可清楚鉴别肿瘤包膜与面神经和蜗神经的边界，是完整切除肿瘤以及保留面神经和蜗神经良好功能的前提。若肿瘤包膜与面神经及蜗神经之间形成广泛粘连，则术中损伤面神经和蜗神经的风险增加[9, 25-26]。Moriyama等[9]报道，术中发现肿瘤与蜗神经粘连紧密的听神经瘤患者术后实用听力保留率为18.2%，二者无粘连患者的实用听力保留率为100%。本研究1例患者术中面神经损伤，余21例患者术后面神经功能出现短暂下降，随访过程中均逐渐恢复至HB分级I级。肿瘤与蜗神经存在粘连患者的术后实用听力保留率为41.7%，可用听力保留率为66.7%，低于均不存在粘连的患者(80.0%、85.7%)。本研究实用听力保留率与Moriyama等[9]报道结果存在差异可能与肿瘤大小、手术入路、肿瘤与蜗神经之间粘连的程度及范围不同相关。因此，部分学者建议在肿瘤包膜下或前庭神经束膜下解剖前庭神经-肿瘤界面，以保留面神经和蜗神经的功能，本研究术中遵循此原则。
本研究局限性：(1)小样本量、单中心研究，易存在未被平衡的混杂因素；(2)由于病例数受限，未进行不同临床特征患者之间实用听力保留率与可用听力保留率差异性比较；(3)未对术后及随访过程中听力变化规律进行分析。
综上，颅中窝入路听神经瘤完整切除术中保留听力，不仅需要综合评估术前听力水平、影像学特征以及二者之间的关系，把握合适的切除时机；且术中需准确判断肿瘤来源、肿瘤与蜗神经粘连程度，掌握不同情况下手术操作技巧以保留蜗神经的解剖结构完整性及良好的功能。
作者贡献：卯润负责论文选题及初稿撰写；杨薇、刘志国、令狐浪、陈佳佳、梁梦娇、黄列玉协助完成数据收集；刘思源协助完成论文修订；蔡毅媛负责论文选题、研究设计、质量控制、修订及审核；徐东为论文选题和研究设计提供思路。利益冲突：所有作者均声明不存在利益冲突 -
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图 1 采用BWS开展偏好评估的步骤
stepsBWS：同表 1；SMA(shared medical appointment): 共享门诊
Figure 1. BWS preference assessment
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图 3 SMART组分水平的标准化差值图
Figure 3. Standardized BWi difference plot of SMART component levels
表 1 BWS常用术语及应用示例
Table 1 BWS common terms and sample applications
常用术语 英文表达 定义 应用示例 组分与水平 Component and level 研究者关心事物的特征及其对应取值 如宋奎勐等[8]研究发现，影响卫生服务人员工作偏好的因素(组分)，包括收入、每周工作时间、工作地点、工作条件和住房等。其中收入可设为3个水平：3000元、5000元和7000元 情景与选择集 Scenario andchoice set 研究者利用全因子设计或部分因子设计生成由不同组分和/或水平组合的情景。BWS-1和BWS-2的1个情景即为1个选择集，而BWS-3需将多个情景(≥3)组合形成1个选择集 详见BWS-1、BWS-2、BWS-3示例 1型/对象型BWS BWS-1/Object case 研究者通过BIBD生成由不同组分(≥3个)组合形成的情景，每个情景独立为1个选择集，受访者从中选出1个“最好/喜欢”项和1个“最差/不喜欢”项 如沈荣蕃等[9]采用BWS-1探索居民对新冠疫苗的接种偏好，此研究共纳入5个组分：不良反应、保护期、针剂次、接种距离和有效率。5个组分中任意2个不存在，其余组分随机组合为不同的情景，最终形成10个选择集，受访者从每个选择集中选择最重要和最不重要的选项 2型/组合型BWS BWS-2/Profile case 研究者将关注的组分(≥3个)及其对应的水平(≥2个)进行随机组合形成不同的情景，即使某个组分取值低水平，该组分仍可保留在情景中，每个情景独立为1个选择集。后续步骤与BWS-1相同 如Norman等[10]采用BWS-2探索澳大利亚人群对肺癌筛查的偏好，研究共纳入8个组分，每个组分有3个水平，如检查类型(CT、CT和呼吸测试、CT和查血)及检查费用(0元、100元、300元)等。若采用全因子设计，8个组分的3个水平可产生38=6561个选择集，为减少数量，研究者利用C-efficiency方法形成了200个选择集，受访者从每个选择集中选出最重要和最不重要的选项 3型/多重组合型BWS BWS-3/Multi-profile case 该方法被视为BWS-2的多重组合形式，每个选择集至少包含3个随机组合的情景，受访者在每个选择集中分别选出1个“最好/喜欢”和1个“最差/不喜欢”的情景 如顾文勇等[11]采用BWS-3探索慢性病患者对医防融合服务的偏好，研究共纳入5个组分，2个组分有3个水平，其余3个组分有2个水平。采用全因子设计会产生32×23=72个情景，按3个情景随机组合形成一个选择集，将生成$ \sum\limits_{i=1}^{70} i=$ 2485个选择集。为减少选择集的数量，研究者采用D-optimal方法生成选择集，最终受访者在各选择集中选择最重要和最不重要的情景 完全析因设计/全因子设计 Full factorial design BWS选择集的生成方法之一，该方法将所有组分和/或水平组合形成大量的选择集 Louviere等[12]的研究纳入了3个组分，每个组分有2个水平，按照全因子设计可生成23=8个情景。则BWS-1和BWS-2有8个选择集，而BWS-3有21个选择集。当纳入的组分和/或水平过多时，采用全因子设计生成的选择集数量可能显著增多，进而导致受访者的认知负担加重[13] 平衡不完全区组设计 BIBD BWS-1选择集的生成方法之一。为保证组分的完整性和均衡性，该设计必须满足：rv=bk和λ=r(k-1)/(v-1)和b≥v条件。字母含义：①r为每个组分在问卷中出现的次数；②v为组分的数量；③b为选择集的数量；④k为选择集的大小，即每个选择集包含组分的数量；⑤λ为任意2个组分在相同区组中共同出现的次数。与全因子设计相比，BIBD可减少选择集的数量，但也可能导致信息缺失 Aizaki等[14]的研究以7种水果为例，若采用全因子设计可产生大量选择集，而采用BIBD设计仅有7个选择集。研究者可通过R[support.BWS (version 0.4-6)]实现具体操作 正交设计 Orthogonal design 该方法属于部分因子设计，可有效减少BWS选择集的数量。该设计使组分呈现正交(orthogonality)、平衡(balance)的性质，即2组分之间相关性较低或为0，具体表现为：任意2个组分的所有水平在整个试验设计中出现的次数相等或成比例，且每个组分各水平在整个试验设计中出现的次数相同 Aizaki等[15]的研究纳入了4个组分，每个组分有3个水平。若采用全因子设计将生产34=81个BWS-2选择集，而采用正交设计仅保留9个选择集。研究者可通过R[Package ‘support.BWS2’(version 0.4-0)]实现具体操作 计数分析 Counting approach BWS的数据分析方法之一。其关键在于计算各组分和/或水平(i) 被选为最佳($ B_i=\sum_{n=1}^N B_{i n}$)或最差($ W_i=\sum_{n=1}^N W_{i n}$)的次数。由此可计算对应组分和/或水平的差值(BWi=Bi-Wi)。为进一步反映各组分和/或水平被重视的程度并能进行横向比较，对BWin进行标化(standardized BWi=BWi/Nr)，Nr为组分和/水平在问卷中出现的次数，该值的范围在[-r, r]和[-1, 1]，值越大表示对应的组分和/或水平越受重视 Aizaki等[14]的研究以水果为例，对该方法进行了详细阐述，研究者可通过R[support.BWS (version 0.4-6)]实现具体操作 配对模型 Paired model BWS的数据分析方法之一。该模型假定受访者在选择集中选择最佳(i)和最差(j)水平的效用差异最大(i≠j)。根据这一假设并结合最差水平的效用被视为最佳水平效用的负数(假设1)，以及效用由固定和随机效用组合而成(假设2)。则从选择集C中选择i为最佳和j为最差的概率，固定效用(v)的条件Logistic模型表示：$ \operatorname{Pr}(\text { best }=i, \text { worst }=j)=\frac{\exp \left(v_i-v_j\right)}{\sum_{p, q \subset C, p \neq q} \exp \left(v_p-v_q\right)}$ Aizaki等[15]的研究详细阐述该模型的应用。若研究有4个组分(A、B、C、D)，每个组分有3个水平。某个选择集由A1、B3、C2和D3组合，可形成12个最佳和最差配对，即(A1, B3)，(A1, C2)，(A1, D3)，(B3, A1)，(B3, C2)，(B3, D3)，(C2, A1)，(C2, B3)，(C2, D3)，(D3, A1)，(D3, B3)和(D3, C2)。每个对子的第1个值表示最好，第2个值表示最差。若受访者选择A1作为最佳水平，C2作为最差水平，则可用条件Logistic模型表示受访者选择(A1, C2)的概率 边际模型 Marginal model BWS的数据分析方法之一。该模型假设某组分水平i的效用是选择集C中最大的，某组分水平j的效用是最小的。基于该假设并结合配对模型中提及的假设1和2。从选择集C中选择i为最佳和j为最差的概率，固定效用(v)的条件Logistic模型表示：$\begin{aligned} & \operatorname{Pr}(\text { best }=i, \text { worst }=j)= \\ & \frac{\exp \left(v_i\right)}{\sum_{p \subset C} \exp \left(v_p\right)} \frac{\exp \left(-v_j\right)}{\sum_{p \subset C} \exp \left(-v_p\right)} \end{aligned} $ Aizaki等[15]的研究详细阐述了该模型的应用。针对上述案例，边际模型认为有4种可能的最佳和最差水平，若受访者选择(A1, C2)，可解释为：在A1、B3、C2和D3中，A1的效用是最大的，C2的效用是最小的，可用条件Logistic模型表示受访者选择(A1, C2)的概率 边际序列模型 Marginal sequential model BWS的数据分析方法之一。该模型假设某组分水平i的效用是选择集中最大的，而j的效用是剩余K-1个水平中最小的(i≠j)。基于该假设以及假设1和2，可计算从选择集C中选择i为最佳和j为最差的概率，固定效用(v)的条件Logistic模型表示：$ \begin{aligned} & \operatorname{Pr}(\text { best }=i, \text { worst }=j)= \\ & \frac{\exp \left(v_i\right)}{\sum_{p \subset C} \exp \left(v_p\right)} \frac{\exp \left(-v_j\right)}{\sum_{p \subset C-i} \exp \left(-v_q\right)} \end{aligned}$ Aizaki等[15]的研究详细阐述了该模型的应用。基于上述案例，该模型认为受访者从4个水平中选择A1为最佳，从其余3个水平(B3、C2、D3)中选择C2为最差，进而可计算受访者选择(A1, C2)的概率 支付意愿 WTP 当纳入的组分中存在连续性变量(如收入)，可计算不同组分的边际替代率，即受访者愿意为某个组分支付或放弃的费用，进而反映其对各个组分的货币价值评价。具体计算方法为：采用Logistic模型获取各组分的估计系数(效用值)，进而计算WTP。$W T P=\frac{\text { 组分的估计系数 }}{\text { 连续性变量的估计系数 }} $ 在顾文勇等[11]的研究中，使用Rank-ordered Logistic模型获取各组分的回归系数，并将其与服务费用的回归系数相比，得出各组分的WTP。负值表示受访者愿意为获得该组分支付费用，而正值则意味着受访者需补贴才能接受该组分。如在服务效果中，提高生命质量的WTP为-60.58，则表示受访者愿意自付60.58元以换取提高生命质量的服务 BWS(best-worst scaling)：优劣尺度法；WTP(willness to pay)：支付意愿；BIBD(balanced incomplete block design)：平衡不完全区组设计 
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表 2 SMA组分及其水平设置
Table 2 SMA components and their levels
组分 水平 解释 A=医防服务方式 A1=医防共同提供服务 临床和公卫医生在同时间同空间内为患者提供诊疗和健康管理服务 A2=医防分开提供服务 临床和公卫医生在不同时空先后为患者提供诊疗和健康管理服务 B=医防服务频率 B1=1次/月的医防服务 患者每月在固定时间参加1次门诊 B2=无固定医防服务频率 患者根据自己的意愿和时间安排就诊 C=健康教育课程形式 C1=线上健康教育课程 通过微信群向群内患者提供图文和语音的健康教育内容 C2=线下健康教育课程 采用传统线下健康教育课堂的形式向患者传递健康教育内容 D=健康教育课程频率 D1=医防服务同时开展 健康宣教与门诊开展的频率相同，即门诊当天完成相应的健康教育课程 D2=无固定健康教育课程频率 健康宣教与门诊开展的频率不同，需择期开展健康教育课程 E=患者就诊方式 E1=患者以小组就诊 多个(≥2)病情相似的患者组成1个小组，同时在1个诊室内接受服务 E2=患者独自1人就诊 每例患者单独接受服务 F=是否有亲友陪同就诊 F1=有亲友陪同 每例患者均有1位家属或朋友陪同就诊 F2=无亲友陪同 患者无亲友陪同，自行就诊 SMA: 同图 1
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表 3 SMART项目服务提供方选择最佳和最差的计数分析结果
Table 3 Counting approach results for best and worst SMART provider choices
组分或水平 医防服务方式 医防服务频率 健康教育课程形式 健康教育课程频率 患者就诊方式 是否有亲友陪同就诊 A1 A2 B1 B2 C1 C2 D1 D2 E1 E2 F1 F2 最重要(Bi)[n] 45 18 14 41 16 39 37 14 18 9 8 2 最不重要(Wi)[n] 7 22 24 30 25 4 17 16 32 16 22 46 差值(BWi)[n] 38 -4 -10 11 -9 35 20 -2 -14 -7 -14 -44 标准化差值(standardized BWi) 0.288 -0.030 -0.076 0.083 -0.068 0.265 0.152 -0.015 -0.106 -0.053 -0.106 -0.333 BWi=Bi-Wi，standardized BWi=BWi/Nr
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表 4 组分和水平配对的条件Logistic回归结果
Table 4 Conditional Logistic regression results for paired models with component and level variables
组分/水平 β值 SE值 95% CI P值 组分 医防服务方式 0.941 0.146 0.655~1.227 ＜0.001 医防服务频率 0.603 0.145 0.319~0.887 ＜0.001 健康教育课程形式 0.862 0.145 0.577~1.147 ＜0.001 健康教育课程频率 0.788 0.146 0.502~1.075 ＜0.001 患者就诊方式 0.360 0.142 0.081~0.639 0.011 是否有亲友陪同就诊(对照) - - - - 水平 医防共同提供服务 0.519 0.112 0.300~0.740 ＜0.001 医防分开提供服务(对照) - - - - 1次/月的医防服务 -0.270 0.114 -0.493~-0.047 0.017 无固定医防服务频率(对照) - - - - 线上健康教育课程 -0.551 0.112 -0.772~-0.331 ＜0.001 线下健康教育课程(对照) - - - - 医防服务同时开展 0.284 0.113 0.062~0.506 0.012 无固定健康教育课程频率(对照) - - - - 患者以小组就诊 -0.079 0.113 -0.302~0.143 0.485 患者独自1人就诊(对照) - - - - 有亲友陪同 0.367 0.111 0.149~0.586 ＜0.001 无亲友陪同(对照) - - - -
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表 5 水平配对的条件Logistic回归结果
Table 5 Conditional Logistic regression results for paired modelswith level variables
水平 β值 SE值 95% CI P值 医防共同提供服务 1.828 0.218 1.400~2.256 ＜0.001 医防分开提供服务 0.789 0.213 0.371~1.207 ＜0.001 1次/月的医防服务 0.700 0.213 0.281~1.118 0.001 无固定医防服务频率 1.240 0.217 0.816~1.665 ＜0.001 线上健康教育课程 0.678 0.212 0.263~1.093 0.001 线下健康教育课程 1.781 0.219 1.352~ 2.210 ＜0.001 医防服务同时开展 1.440 0.218 1.012~1.868 ＜0.001 无固定健康教育课程频率 0.871 0.214 0.452~1.291 ＜0.001 患者以小组就诊 0.648 0.213 0.231~1.065 0.002 患者独自1人就诊 0.807 0.211 0.393~1.221 ＜0.001 有亲友陪同 0.734 0.223 0.298~1.171 ＜0.001 无亲友陪同(对照) - - - -
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