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累及甲状腺的朗格汉斯组织细胞增生症6例报道及文献复习

王芬 平凡 童安莉 赵维纲 连小兰 李伟

王芬, 平凡, 童安莉, 赵维纲, 连小兰, 李伟. 累及甲状腺的朗格汉斯组织细胞增生症6例报道及文献复习[J]. 协和医学杂志, 2015, 6(5): 333-337. doi: 10.3969/j.issn.1674-9081.2015.05.004
引用本文: 王芬, 平凡, 童安莉, 赵维纲, 连小兰, 李伟. 累及甲状腺的朗格汉斯组织细胞增生症6例报道及文献复习[J]. 协和医学杂志, 2015, 6(5): 333-337. doi: 10.3969/j.issn.1674-9081.2015.05.004
Fen WANG, Fan PING, An-li TONG, Wei-gang ZHAO, Xiao-lan LIAN, Wei LI. Langerhans' Cell Histocytosis with Thyroid Involvement: Report of Six Cases and Literature Review[J]. Medical Journal of Peking Union Medical College Hospital, 2015, 6(5): 333-337. doi: 10.3969/j.issn.1674-9081.2015.05.004
Citation: Fen WANG, Fan PING, An-li TONG, Wei-gang ZHAO, Xiao-lan LIAN, Wei LI. Langerhans' Cell Histocytosis with Thyroid Involvement: Report of Six Cases and Literature Review[J]. Medical Journal of Peking Union Medical College Hospital, 2015, 6(5): 333-337. doi: 10.3969/j.issn.1674-9081.2015.05.004

累及甲状腺的朗格汉斯组织细胞增生症6例报道及文献复习

doi: 10.3969/j.issn.1674-9081.2015.05.004
基金项目: 

国家临床重点专科建设项目 WBYZ2011-873

详细信息
    通讯作者:

    李伟 电话:010-69155073, E-mail:weili0012@aliyun.com

  • 中图分类号: R733;R581

Langerhans' Cell Histocytosis with Thyroid Involvement: Report of Six Cases and Literature Review

More Information
  • 摘要:   目的  探讨累及甲状腺的朗格汉斯组织细胞增生症(Langerhans' cell histocytosis, LCH)的临床特点。  方法  回顾性分析2004年1月至2014年12月北京协和医院明确诊断有甲状腺受累的6例LCH患者的临床资料并总结其临床表现、诊断、治疗和预后情况。  结果  6例患者中男性4例, 女性2例, 起病年龄9~24岁, 平均年龄(16.1±5.7)岁; 6例患者均有垂体后叶受累, 4例有肺脏受累, 3例有肝脏受累; 4例患者甲状腺自身抗体阴性, 2例阳性; 4例患者通过甲状腺粗针穿刺活检获得病理证实; 5例患者采用化疗方案治疗; 随访4例患者中3例病情稳定无进展。  结论  在有多器官受累的甲状腺肿大患者中, 需进一步排除LCH甲状腺受累的可能性, 必要时进行甲状腺穿刺, 特别是粗针穿刺以明确病理诊断, 同时在LCH甲状腺受累患者中要特别注意有无肝脏受累。
  • 表  1  6例朗格汉斯组织细胞增生症甲状腺受累患者临床资料

    病例 性别 起病年龄
    (岁)
    病程
    (年)
    首发症状 其他症状 受累脏器 甲状腺超声表现 甲状腺功能 甲状腺自身
    抗体(U/ml)
    活检或手术部位 活检病理免疫组化 治疗方案 预后
    病例1 6 13 尿崩 颈部增粗、自发气胸 垂体后叶、甲状腺、肺 甲状腺弥漫性病变伴多发结
    节,甲状腺肿大
    继发性甲减 TGAb>1000,
    TPOAb 39.5
    甲状腺粗针穿刺活检 CD1α、S-100(+) COEP×1、MTX×1、
    COEP×3
    随访5年后无明显进展
    病例2 20 36 口腔溃疡 牙齿脱落、皮疹、一过性
    尿崩
    皮肤黏膜、垂体后叶、甲状
    腺、肺
    甲状腺弥漫性病变 原发性甲减 阴性 口腔黏膜活检 CD1α、S-100(+) COEP×4、CHOEP×3 随访半年后症状明显好转
    病例3 12 7 尿崩 颈部增粗、腹水 垂体后叶、下丘脑、甲状腺、
    肺、肝
    甲状腺弥漫性肿大 原发性甲减 阴性 甲状腺细针穿刺活检阴性,后取甲状腺手术病理 CD1α、S-100(+) 甲状腺部分切除、
    COEP×3、FND×2
    随访3年后病情进展,出现下丘脑综合征
    病例4 9 2.5 尿崩 颈部增粗 垂体后叶、甲状腺、肺 甲状腺弥漫性病变伴肿大 亚临床甲减 阴性 甲状腺粗针穿刺活检 CD1α、S-100(+) MVP×40 随访1年垂体柄及甲状腺缩
    小,无进展,无新发病变
    病例5 24 2 尿崩 间断发热、皮疹、颈部增粗 垂体后叶、皮肤、甲状腺、肝 甲状腺弥漫性病变伴肿大 原发性甲减 TGAb阴性,
    TPOAb 45.0
    甲状腺粗针穿刺活检 不详 COEP×1 不详
    病例6 19 2 肝功能异常 尿崩、颈部增粗 肝、垂体后叶、甲状腺 甲状腺弥漫性病变伴肿大 亚临床甲减 阴性 甲状腺粗针穿刺活检 CD1α、S-100(+) 治疗方案不详 不详
    TGAb:甲状腺球蛋白抗体;TPOAb:甲状腺过氧化物酶抗体;COEP:环磷酰胺、长春地辛、依托泊苷、泼尼松;MTX:氨甲蝶呤;CHOEP:环磷酰胺、依托泊苷、长春地辛、表柔比星、泼尼松;FND:氟达拉滨、米托蒽醌、地塞米松;MVP:氨甲蝶呤、长春地辛、泼尼松
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出版历程
  • 收稿日期:  2015-07-21
  • 刊出日期:  2015-09-30

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